Parkinsonism-hyperpyrexi syndrom efter tillbakadragandet av Parkinsons droger och djup hjärnstimulering kirurgi

Chun-Lei Han Yan Ge, Da-Wei Meng, Jian-Guo Zhang och Fan-Gang Meng

Abstrakt

Bakgrund: parkinsonism-hyperpyrexi syndrom (PHS) är en sällsynt men potentiellt livshotande tillstånd hos patienter med Parkinsons sjukdom. Deep Brain Stimulation (DBS) är en allmänt använd och effektiv behandling för avancerad Parkinsons sjukdom.

Case presentation: Här rapporterar vi ett fall av PHS hos en patient som först genomgick tillbakadragande av Parkinsons mediciner och sedan bilaterala nucleus subthalamicus DBS.

Slutsatser: Patienter bör rekommenderas att gradvis minska snarare än plötsligt slutar Parkinsons mediciner när de måste sluta ta en medicin och Parkinsons läkemedel bör återinföras så snart som möjligt efter operationen.

Nyckelord: Parkinsons sjukdom, Deep Brain Stimulation, parkinsonism-hyperpyrexi syndrom

Bakgrund

Parkinsonism-hyperpyrexi syndrom (PHS) är en sällsynt men potentiellt livshotande tillstånd i patienter med Parkinsons sjukdom (PD) och manifesteras av pyrexi, muskelstelhet, en reducerad nivå av medvetandet, och autonom instabilitet. Det antas allmänt att en snabb indragning av läkemedel mot Parkinsons sjukdom eller abrupta förändringar i medicinering regimer är den primära orsaken till detta syndrom [1, 2]. Deep Brain Stimulation (DBS) är en allmänt använd och effektiv behandling för avancerad Parkinsons sjukdom. Parkinsons läkemedel tillfälligt stoppas innan förfarandet för att kontrollera patientens respons under förfarandet när patienten är i ”off” tillstånd. Emellertid avbrytas plötsligt mediciner före eller efter DBS kirurgi hade rapporterats att provocera PHS [3, 4]. Dessutom kan operationen själv också framkalla sjukdomen. Här rapporterade vi ett fall av PHS hos en patient som först genomgick tillbakadragande av Parkinsons läkemedel och sedan bilateral nucleus subthalamicus (STN) DBS.

Fig. 1    Den antiparkinson medicinering anpassningsprocessen av en 69-årig kvinna med diagnosen Parkinsons sjukdom och behandlas med DBS av STN. WBC, vita blodkroppar. Rad 1 indikerar datumet i ”dag / månad” -format.

Case presentation

En 69-årig kvinna med en 24-årig historia av Parkinson'sdisease och användning av en mängd olika Parkinsons drugswas antagna den 27 februari hade 2014. Hennes sjukdom grad-ually fortskred, och droger var mindre effektiva, despiteincreased doser och förändringar i familjer läkemedels. Före ad-mission, hon hade upplevt allvarliga motor kostnadsfri-katjoner, inklusive bär start och dyskinesi, och hon wastaking levodopa / benserazid 500 mg / dag, karbidopa / levodopa 500 mg / dag, selegilin 12,5 mg / dag, trastal 150 mg / dag och amantadin 100 mg / dag. Efter antagning ades thedrugs gradvis avbrytas för att lindra thedyskinesia (fig. 1). Det hade dock ingen effekt. En levodopatest, som jämförde den Unified Parkinson Disease värderingsskala del III (motor score) före och efter oralt intag oflevodopa, visade en mer än 30% förbättring, whichindicated att patienten var en lämplig kandidat forSTN-DBS. Bilateral STN-stimulering påbörjades 5days efter antagning. Åtta timmar före operation, alla PDmedications stoppas. Bilateral STN-DBS var per-bildas såsom beskrivits i litteraturen [4]. Under pro-cedure patienten var samarbetsvillig men utmattad. Afterrecovering från narkos, patienten var un-kunna kommunicera på rätt sätt. Under natten, pa-tient utvecklade svår muskelstelhet, skakningar, continuouslimb skakningar, huvud tremor och trismus. Hon var feber, med en temperatur av 39,8 ° C, och hade diafores, en pulshastighets av 132 slag / min, en andningshastighet av 24 andetag / min, och ihållande ökning av blodtrycket upp till 178 / 117mmHg. Hennes medvetande successivt minskat approxi-ändan 11 timmar efter DBS. Laboratorietester var normala withthe undantag för en förhöjd vita blodkroppar (18,0 × 109 / L). En datortomografi (CT) scan av brainshowed korrekt placering av elektroderna utan evi-ende av blod eller andra avvikelser. Nästa dag thepatient medgavs till intensivvårdsavdelningen. Intravenousfluid utbyte och kylning av kroppen inleddes och komplikationer hanteras. Under de närmaste 7 dagar, aseries av tester körs för att fastställa orsaken till hennes con-sättning. En utvärdering för att bestämma potentiella källor till in-fection var unrevealing. Utvärdering av hennes febrilecondition ingår en lungröntgen, sköldkörtel funktionstester, rutinavföringstest, rutinurintest och en bakteriell cul-ture-analys; emellertid orsakande faktorer inte var identified.A cerebrospinalvätska (CSF) undersökning var också normal.On operationsdagen och på postoperativa dagarna 1, 2, 3, 6 och 12, visade hjärnan CT normala postoperativa förändringar, men en vänster frontal cerebral infarkt inträffade den the2nd dagen efter operationen (fig. 2). På dag 7 postopera-tivt, när infektion, cerebral infarkt och intracerebralhemorrhage var alla uteslutna, diagnos av PHS wasmade. Antiparkinson mediciner var omedelbart återinföras, och patientens symtom började improve.Levodopa / benserazid initierades vid 250 mg / dag och ökas till 500 mg / dag, trastal initierades vid 25 mg / dayand ökas till 150 mg / dag , och amantadin 100 mg / dag per dag initierades (Fig. 1). Vid 28: e dagen aftersurgery hade patientens tillstånd återvände gradvis toher preoperativt status. Hennes medvetande återhämtade, andher vitala tecken och laboratorietester återvänt till baselinelevels (fig. 3).

Fig. 2   Postoperativ CT visade korrekt placering av elektroderna (ab) och en misstänkt vänster frontal cerebral infarkt på 2nd, 3rd, 6: e och 12: e dagar efter operationen (cf).

Diskussion

Det har rapporterats flera gånger att akut abstinens ofantiparkinsonian droger i PD-patienter anses tobe den enda orsaken till PHS. Bortsett från dessa läkemedelsrelaterade orsaker, fysiologiska stressfaktorer, såsom kirurgi, in-jury, kan också framkalla PHS [5]. Övernattning tillbakadragande ofantiparkinsonian droger i PD-patienter är allmänt performedbefore DBS operation för att underlätta identifiering av opti-mal macrostimulation svarsstället under operationen. Således är mer sannolikt att orsaka komplikationer thaneither ensam faktor tillbakadragande av läkemedel mot Parkinsons sjukdom i kombination med päls-ther kirurgi. Hittills har cirka 5 fall av PHS afterDBS kirurgi dokumenterats; 3 av dessa fall inträffade på grund av perioperativ läkemedels upphörande [4, 6, 7], medan, inträffade de andra 2 fall 6 och 8 dagar efter antiparkinso-nian läkemedelsdoser minskade abrupt när DBSsystem aktiverades [3, 8] . I vårt fall patienten första ex-perienced snabb minskning av Parkinsons läkemedel på grund todyskinesia. Det fanns dock ingen förbättring, whicheventually gjorde henne fick DBS kirurgi. Efter operation hände PHS och en vänster främre hjärninfarkt oc-handlade om leveranser på 2: a dagen efter operationen. Men isuncertain det om förekomsten av cerebral infarc-ning utfällda PHS eller inte. PHS inträffade eventuallyand präglades av hypertermi, extrem musclerigidity, autonom instabilitet och förändrat consciousness.At Först var patientens tillstånd inte anses bePHS på grund av bristande erfarenhet med denna disorderand confounding faktorer såsom möjligheten att infektions-ning och cerebral infarkt. Differentialdiagnos in-cluded infektion, cerebral infarkt och hjärnblödning. Infektion uteslöts baserat på CSF-analys, en röntgenbild, rutinavföringstester, tester rutin urin andbacterial kultur analys. CT av hjärnan visade ingen inom hjärnblödning men visade en vänster främre cerebral in-farction. Sålunda, i de första 7 dagarna efter operationen, var onlysymptomatic behandling administreras. Slutligen, när in-fection, hjärninfarkt och intracerebral hemorrhagewere alla uteslutna, diagnos av PHS gjordes och Parkinson läkemedel successivt ordinerats. Thepatient' tillstånd återvänt till sin preoperativa status withclear medvetande och stabila vitala när det släpps.

Slutsatser

Sammanfattningsvis bör patienter rådas att gradvis åter duce snarare än plötsligt slutar Parkinsons Medica-tioner när de måste sluta ta en medicin på grund tosignificant biverkningar. När en patient anses ha veryhigh feber, extrem muskelstelhet, autonom instabilitet och förändrad medvetande bör PHS vara considered.Moreover bör Parkinsons mediciner vara rein-införas så snart som möjligt efter operationen. I eventthat en patient utvecklar PHS, bör det betraktas som aneurological nödsituation. Nyckeln till framgång är tidig DIAGNO-sis och initiering av behandlingen. Slutligen bör vi considerthe möjligheten att DBS kirurgi själv, som physiologicalstressor kan fälla PHS.

Fig. 2  Patientens temperatur (a) och vita blodkroppar (WBC) counts under behandlingen (b). Hennes temperatur och antal vita blodkroppar ökade efter tillbakadragandet av Parkinsons droger och djup hjärnstimulering kirurgi men återvände till det normala efter återställande av medicinen.

förkortningar

CT: Datortomografi; DBS: Deep Brain Stimulation; PD: Parkinsons sjukdom; PHS: parkinsonism-hyperpyrexi syndrom; STN: nucleus subthalamicus

Tack

Inte tillämpbar.

finansiering

Detta arbete stöddes delvis av Peking Health System Advanced HealthTechnology Talent Odling Plan (Grant No. 2011-3-032), Kina NationalClinical Research Center för neurologiska sjukdomar (Grant No. NCRC-ND), Beijing kommunal förvaltning av sjukhus Klinisk medicin developmentof Special finansiering Support (Grant No. ZYLX201305) och National naturvetenskap Foundation of China (Grant No. 81.527.901).

Tillgången på data och material

Inte tillämpbar.

Författarnas bidrag

CH bidrog till insamlingen av uppgifter och skrift. YG och DM var involvedin operationen och deltog datainsamlingen. JZ och FM var thesurgeons som utförde operationen. FM tänkt av studien, andparticipated i sin design och samordning och bidragit till att förslaget themanuscript. Alla författare läsa och godkänt den slutliga manuskriptet.

Konkurrerande intressen

Författarna förklarar att de inte har några konkurrerande intressen.

Medgivande för publicering

Inte tillämpbar.

Etik godkännande och samtycke att delta

Skrivet ades informerat samtycke erhållits från patienten för offentliggörandet av denna fallrapport och tillhörande bilder.

Författare detaljer

1Beijing Neurokirurgisk Institute, Capital Medical University, nr 6 Tiantan Xili, Chaoyang District, Beijing 100050, Kina. 2Department i neurokirurgi, Beijing Fengtai Hospital, Beijing 100071, Kina. 3Department i neurokirurgi, Beijing Tiantan Hospital, Capital Medical University, Beijing 100050, Kina.

referenser

1. Newman EJ, GD Grosset, Kennedy PG. Den parkinsonism-hyperpyrexi syndrom. Neurocrit Care. 2009; 10: 136-40.

2. Arora A, Fletcher P. Parkinsonism hyperpyrexi syndrom som orsakas av abrupt utsättning av ropinirol. Br J Hosp Med. 2013; 74: 698-9.

3. Urasaki E, Fukudome T, Hirose M, Nakane S, Matsuo H, Yamakawa Y. neuroleptiskt malignt syndrom (parkinsonism-hyperpyrexi syndrom) efter djup hjärnstimulering av nucleus subthalamicus. J Clin Neurosci. 2013; 20: 740-1.

4. Kim JH, Kwon TH, Koh SB, Park JY. Parkinsonism-hyperpyrexi syndrom efter deep brain stimulation kirurgi: fallbeskrivning. Neurokirurgi. 2010; 66, E1029.

5. Hashimoto T, Tokuda T, Hanyu N, Tabata K, Yanagisawa N. Indragning av levodopa och andra riskfaktorer för malignt syndrom vid Parkinsons sjukdom. Parkinsonism Relat Disord. 2003; 9 Suppl 1: S25-30.

Skicka in din nästa manuskriptet till BioMed Central och vi kommer att hjälpa dig vid varje steg:

• Vi accepterar pre-underkastelse förfrågningar
• Vår verktygsväljare hjälper dig fi nd de mest relevanta tidskriften
• Vi tillhandahåller dygnet runt kundsupport
• Praktisk nätet underkastelse
• Grundlig peer review
• Införande i PubMed och alla större indexering tjänster
• Maximal synlighet för din forskning

Skicka ditt manus på www.biomedcentral.com/submit


Post tid: Nov-11-2019